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Repeatedly recurring pleomorphic adenoma: a therapeutic challenge

K. Aro, J. Valle, J. Tarkkanen, A. Mäkitie, T. Atula
2019 Acta otorhinolaryngologica italica  
Pleomorphic adenoma (PA) is the most common tumour of the salivary glands, and can recur even after proper surgery. The extent and timing of surgery for recurrent tumours remains controversial, and multiple recurrences pose a special challenge. We evaluated all recurrent PAs (RPAs) treated at the Helsinki University Hospital through 2004-2013 focusing on patients with multiple recurrences. Follow-up data were obtained until January 2018. Of the 47 patients, 70% were women and the median age was
more » ... the median age was 33.5 years. Most of the RPAs were located in the parotid gland (87%), and six (13%) in the submandibular gland. One-third (17/47) of tumours had been primarily excised. This patient population experienced 75 recurrent events in total with two or more recurrences in 14 patients (30%). The time interval between recurrences shortened after each recurrent event and the tumour was more likely to be multifocal. At the end of the follow-up period, 15% had recurrent disease and malignant transformation had occurred in 6%. Treatment for PA and RPA is challenging and requires centralised management. Patients with RPA are often young and recurrences may cause lifelong morbidity, especially when the tumour recurs repeatedly. The utilisation and timing of postoperative radiotherapy needs to be discussed as well as the potential risk for malignant transformation in this patient population. KEY WORDS: Salivary gland • Pleomorphic adenoma • Adenoma • Treatment • Outcome RIASSUNTO L'adenoma pleomorfo è il tumore più frequente delle ghiandole salivari. È caratterizzato da un elevato rischio di recidiva anche dopo un'accurata chirurgia. L'estensione ed il corretto timing della chirurgia è controverso sopratutto nei casi di tumori plurirecidivanti. In questo lavoro abbiamo valutato tutti i casi di adenoma pleomorfo plurirecidivante (RPAs) trattati presso l'Helsinki University Hospital dal 2004 al 2013. I dati di follow-up sono stati raccolti sino al gennaio 2018. Dei 47 pazienti considerati, 70% erano donne con un'età media di 33,5 anni. La maggior parte dei RPAs erano localizzati a livello della ghiandola parotide (87%), sei (13%) a livello delle ghiandole sottomandibolari. Un terzo (17/47) dei tumori sono stati rimossi chirurgicamente. All'interno di questa popolazione di pazienti sono stati documentati 75 eventi di recidiva di malattia, 14 pazienti (30%) hanno avuto 2 o più recidive. L'intervallo di tempo intercorso fra le singole recidive si è gradualmente accorciato con un incremento progressivo del rischio che il tumore si ripresentasse a livello multifocale. Al termine del periodo di follow up, 15% dei pazienti hanno avuto recidiva di malattia, nel 6% si è verificata la degenerazione maligna del tumore. Il trattamento dell'adenoma pleomorfo plurirecidivante rappresenta una sfida terapeutica e richiede un management centralizzato. I pazienti affetti da RPA sono spesso di giovane età, il trattamento delle forme plurirecidivanti è gravato da un'elevata morbidità negli anni. L'impiego ed il timing di un'eventuale radioterapia post operatoria nonchè il rischio di degenerazione maligna sono parametri da prendere in considerazione per una corretta gestione multidisciplinare dei RPA. PAROLE CHIAVE: Ghiandole salivari • Adenoma pleomorfo • Adenoma • Trattamento • Risultati How to cite this article: Aro K, Valle J, Tarkkanen J, et al. Repeatedly recurring pleomorphic adenoma: a therapeutic challenge. Acta
doi:10.14639/0392-100x-2307 fatcat:scb6o26gjjb4vgfeevyl5uasqu